RESUMO O pênis ectópico geralmente ocorre associado à transposição peno-escrotal, sendo raro isoladamente. Relatamos uma abordagem cirúrgica para um caso extremamente raro. Tratava-se de paciente do sexo masculino, 10 anos, com criptorquidia bilateral e pênis e escroto ectópicos, na região perineal, sem transposição peno-escrotal, representando uma associação ainda não descrita na literatura. Orquidopexia prévia sem sucesso, devido à ectopia do escroto. Por meio de uma incisão em Y invertido, mobilizou-se o pênis e preparou-se um retalho da pele perineal em forma de bolsa testicular. Por fim, realizou-se a orquidopexia. A cirurgia foi fundamental para tratar a criptorquidia e promover ganho na autoimagem do paciente.

ABSTRACT Ectopic penis is usually associated with penoscrotal transposition, and it is rarely observed in isolation. We report a surgical approach for an extremely rare case. A 10-year-old male patient with bilateral cryptorchidism and ectopic penis and scrotum in perineal area, with no penoscrotal transposition, representing an association not yet described in literature. A previous orchiopexy failed due to ectopic scrotum. By means of an inverted Y incision, the penis was mobilized and a perineal skin flap in form of a testicular sac was prepared. Finally orchiopexy was performed. The surgery was essential to treat cryptorchidism and to improve the self-image of the patient.